Curva de aprendizado da correção toracoscópica de atresia de esôfago em programa de baixo volume foi de cerca de 15 casos

Tradução do artigo de Moga A, Cîmpeanu P, Bălănescu L et al., publicado em Children (Basel, Switzerland) (2026) sob a licença CC BY. Em caso de divergência, vale o original.

Resumo

Destaques

Quais são os principais achados?

• A análise CUSUM identificou uma mudança na trajetória do tempo operatório por volta do 15º caso para o reparo toracoscópico de EA/FTE em um programa de cirurgia minimamente invasiva (MIS) de baixo volume e em fase de implantação, com o tempo operatório caindo de 3,4 para 2,5 h entre as fases inicial e proficiente.
• O reparo toracoscópico de long-gap apresentou taxa de estenose significativamente maior (37,5% vs. 0%; p = 0,017) e tempo de internação mais longo (66 vs. 30 dias; p = 0,005), enquanto as taxas de fístula e mortalidade não diferiram significativamente do reparo aberto.

Quais são as implicações dos principais achados?

• Centros que realizam menos de 5 casos por ano devem prever uma curva de aprendizado mais longa do que os 10 casos relatados por centros de alto volume e devem planejar a concentração de casos, o amadurecimento de protocolos institucionais e a mentoria, em vez de contar apenas com a destreza do cirurgião.
• A tração toracoscópica preservou o esôfago nativo em todos os pacientes com long-gap, sem substituição esofágica, apoiando essa estratégia mesmo em programas de MIS em desenvolvimento — desde que as famílias sejam orientadas sobre a carga de estenoses e dilatações.

Resumo

Introdução: O reparo toracoscópico da atresia esofágica com fístula traqueoesofágica (EA/FTE) permanece tecnicamente desafiador devido à raridade desses procedimentos e à exigente sutura intracorpórea dentro do tórax neonatal restrito. O objetivo deste estudo é relatar a curva de aprendizado e os desfechos precoces durante a transição do reparo aberto para o toracoscópico de EA/FTE em um único centro, avaliados pelo método de soma cumulativa (CUSUM). Métodos: Revisamos retrospectivamente os dados de 79 pacientes consecutivos com EA/FTE operados entre janeiro de 2015 e junho de 2026. Vinte e oito foram submetidos a reparo toracoscópico e 51 a reparo aberto. A coorte aberta serviu como comparador institucional histórico, refletindo o padrão de cuidado antes da adoção da técnica toracoscópica. O grupo toracoscópico foi estratificado em três fases da curva de aprendizado: Inicial (n = 9), Intermediária (n = 9) e Proficiente (n = 10). Fístula anastomótica foi definida por extravasamento de contraste na esofagografia pós-operatória. As complicações foram graduadas pela classificação de Clavien–Dindo. Resultados: O tempo operatório médio foi de 2,9 ± 1,2 h (toracoscópico) vs. 2,3 ± 1,2 h (aberto; p = 0,036). A análise CUSUM demonstrou uma curva de aprendizado de aproximadamente 15 casos, com o tempo operatório diminuindo de 3,4 h (Fase 1) para 2,5 h (Fase 3; p = 0,034). Fístula anastomótica ocorreu em 9/28 (32,1%) vs. 7/51 (13,7%; p = 0,137; comparação sem poder estatístico). Dentro do grupo toracoscópico, os pacientes com long-gap (n = 8) apresentaram taxas de estenose significativamente maiores (37,5% vs. 0%; p = 0,017) e internações mais longas (66 vs. 30 dias; p = 0,005). Os três pacientes com long-gap e estenose necessitaram de 11 sessões totais de dilatação endoscópica. Não foi observada diferença estatisticamente significativa na mortalidade (7,1% vs. 5,9%; p = 1,000). Conclusões: O reparo toracoscópico de EA/FTE é viável em um programa de MIS em implantação, com taxas de complicação aceitáveis. A curva de aprendizado baseada em CUSUM foi de 15 casos. O reparo toracoscópico de long-gap acarreta risco significativamente maior de estenose.

1. Introdução

A primeira correção toracoscópica da atresia esofágica (AE) foi realizada em 1999 por Lobe et al. [1], e a correção toracoscópica da AE com fístula traqueoesofágica (FTE) foi relatada pela primeira vez um ano depois por Rothenberg [2]. A atresia esofágica é classificada de acordo com o sistema de Gross: tipo A (atresia pura sem fístula), tipo B (fístula proximal), tipo C (fístula distal, correspondendo a aproximadamente 85% dos casos), tipo D (fístula dupla) e tipo E (fístula tipo H sem atresia). O manejo da atresia esofágica de grande distância impõe desafios particulares, pois a distância entre os segmentos esofágicos impede a anastomose primária e exige técnicas de reconstrução tardia, como a tração interna (Foker), ou, historicamente, a substituição esofágica com enxertos gástricos, colônicos ou jejunais. Desde então, muitos cirurgiões pediátricos adotaram a abordagem toracoscópica, e inúmeros relatos descreveram os desfechos da correção toracoscópica de AE/FTE [3]. A correção toracoscópica oferece várias vantagens, incluindo visão operatória ampliada, menor morbidade da parede torácica, menos dor pós-operatória e resultados estéticos mais favoráveis em comparação com a toracotomia [4]. Infelizmente, o procedimento permanece tecnicamente desafiador para a maioria dos cirurgiões pediátricos devido à raridade desses procedimentos, ao espaço de trabalho particularmente pequeno no tórax neonatal e às habilidades exigentes necessárias para a sutura intracorpórea da anastomose esofágica sob ventilação monopulmonar [5,6].

Relatos anteriores que investigaram a curva de aprendizado e os desfechos pós-operatórios concentraram-se principalmente em centros de alto volume com um único cirurgião experiente [5,6,7]. Além disso, a maioria das análises de curva de aprendizado utilizou divisões cronológicas arbitrárias de períodos, em vez de métodos estatísticos validados, como a técnica de soma cumulativa (CUSUM), que tem se mostrado um método mais sensível para a determinação do ponto de transição da curva de aprendizado [8]. Kim et al. [9] relataram uma curva de aprendizado de 10 casos usando análise CUSUM em um centro coreano de alto volume. No entanto, dados de programas de cirurgia minimamente invasiva (CMI) em desenvolvimento — particularmente de instituições do Leste Europeu com volumes anuais de casos menores — permanecem escassos.

Os objetivos deste estudo foram: (1) relatar os desfechos da correção toracoscópica versus aberta de AE/FTE durante nossa transição institucional da abordagem aberta para a toracoscópica ao longo de um período de 10 anos; (2) avaliar a curva de aprendizado usando análise CUSUM com base no tempo operatório; (3) analisar o impacto da atresia esofágica de grande distância nos desfechos toracoscópicos; e (4) classificar as complicações pós-operatórias usando o sistema de graduação de Clavien–Dindo [10]. A cada paciente foi atribuída a única complicação de maior grau para a análise primária.

2. Materiais e Métodos

2.1. Pacientes e Dados

Em nosso centro, o primeiro caso de correção toracoscópica de EA/ATF foi realizado em 29 de outubro de 2015. Entre janeiro de 2015 e junho de 2026, todos os pacientes consecutivos diagnosticados com EA/ATF submetidos a correção cirúrgica primária em nossa instituição foram revisados retrospectivamente. Pacientes operados em outros centros que compareceram apenas para acompanhamento, avaliação ou procedimentos secundários, como fundoplicatura ou dilatação esofágica, foram excluídos da análise (n = 11). O fluxo completo de pacientes foi o seguinte: 98 pacientes com EA/ATF foram avaliados; 19 foram excluídos (11 operados em outros centros e que compareceram apenas para acompanhamento, 5 com registros insuficientes, 1 com diagnóstico diferente de EA, 1 caso complexo convertido e excluído e 1 excluído por evolução tardia complexa desproporcional), restando 79 pacientes para análise (28 toracoscópicos, 51 abertos). Pacientes com dados operatórios insuficientes (n = 5) e pacientes com diagnósticos diferentes de EA (n = 1) também foram excluídos. Um paciente que foi convertido da abordagem toracoscópica para a aberta e subsequentemente apresentou evolução clínica complexa com múltiplas reintervenções ao longo de 5 anos, culminando em fístula aorto-esofágica e óbito após colocação de prótese esofágica, foi excluído da análise devido ao efeito desproporcional sobre as medidas de desfecho: esse paciente foi submetido a múltiplas reintervenções ao longo de um período de cinco anos, desenvolvendo, por fim, fístula aorto-esofágica e evoluindo a óbito após colocação de prótese esofágica. A inclusão desse único caso teria inflado substancialmente as taxas de complicações e mortalidade do grupo toracoscópico, refletindo uma trajetória tardia complexa e não os desfechos perioperatórios em avaliação. Uma análise de sensibilidade incluindo esse paciente não alterou materialmente os achados primários. Por fim, foram incluídos dados de 79 pacientes: 28 foram submetidos a correção toracoscópica e 51 a correção aberta. O número anual de casos toracoscópicos é mostrado na Figura 1.

Os seguintes dados foram coletados dos resumos de alta hospitalar e dos registros operatórios: idade gestacional, peso ao nascer, sexo, classificação de Gross, anomalias associadas (cardíacas, VACTERL), escore ASA, suporte respiratório pré-operatório, tempo desde o nascimento até a ligadura da fístula ou gastrostomia, tempo desde o nascimento até a anastomose, abordagem cirúrgica (toracoscópica ou aberta), tempo operatório, eventos intraoperatórios (dessaturação, hipercapnia, eventos cardíacos), conversão para aberta, duração da ventilação mecânica pós-operatória, fístula anastomótica (confirmada por esofagograma contrastado), grau da fístula e manejo, estenose anastomótica e número de sessões de dilatação, recidiva de ATF, pneumotórax pós-operatório, quilotórax, derrame pleural, drenagem torácica, sepse, DRGE, fundoplicatura de Nissen, mortalidade e causa do óbito, tempo total de internação hospitalar, tempo até alimentação oral plena, momento do estudo contrastado, duração do acompanhamento e grau de complicação de Clavien–Dindo.

Este estudo foi aprovado pelo Comitê de Ética em Pesquisa do Hospital de Emergência para Crianças “Grigore Alexandrescu” (número de aprovação: 29678) e a necessidade de consentimento informado foi dispensada devido à natureza retrospectiva do estudo.

2.2. Técnica cirúrgica

A decisão de realizar reparo toracoscópico versus aberto baseou-se no julgamento do cirurgião responsável. Todos os procedimentos toracoscópicos foram realizados por um único cirurgião dedicado com experiência prévia em cirurgia laparoscópica neonatal, ou sob sua supervisão direta por cirurgiões em treinamento. Em contraste, os reparos abertos foram realizados por múltiplos cirurgiões do departamento ao longo do período do estudo, levando em consideração o peso do paciente, a idade gestacional, a estabilidade hemodinâmica, a gravidade das anomalias associadas e o comprimento previsto do gap. Não foram predefinidas contraindicações absolutas à abordagem toracoscópica; no entanto, prematuridade extrema (<28 semanas), instabilidade hemodinâmica grave exigindo vasopressores em altas doses e hemorragia pulmonar ativa foram consideradas contraindicações relativas.

Para o reparo toracoscópico, o lactente foi posicionado em decúbito lateral esquerdo a três quartos em pronação (inclinação prona de aproximadamente 45° a 60°) sob anestesia geral com intubação endotraqueal. A ventilação seletiva de pulmão único foi tentada quando viável, utilizando intubação seletiva do brônquio principal ou bloqueador brônquico. O monitoramento contínuo da saturação de oxigênio (SpO₂), do CO₂ ao final da expiração, das pressões inspiratórias de pico e das gasometrias arteriais foi realizado durante todo o procedimento. Após a inserção de um trocarte de 5 mm e 30 graus para o endoscópio logo abaixo da ponta da escápula direita, a cavidade torácica direita foi insuflada com dióxido de carbono em baixa pressão para criar um pneumotórax controlado a 4–6 mmHg, o que ajudou a comprimir e manter o colapso do pulmão ipsilateral. Dois trocartes de trabalho adicionais de 3 mm foram inseridos: um na linha axilar média direita ao longo da margem escapular e outro oposto ao portal da câmera.

A veia ázigos foi identificada e dividida com eletrocautério ou clipes quando obstruía a visualização ou o acesso aos segmentos esofágicos. O esôfago distal foi então dissecado circunferencialmente da traqueia e a fístula traqueoesofágica foi identificada. A fístula foi ligada com clipes de titânio, clipes Hem-o-lok ou ligadura por sutura intracorpórea com fios absorvíveis de poliglicólico trançado 3–0, dependendo do diâmetro da fístula e da qualidade do tecido. A fístula foi então dividida distalmente ao local da ligadura.

A bolsa esofágica proximal foi identificada solicitando ao anestesiologista que avançasse a sonda nasogástrica para a bolsa proximal e foi dissecada circunferencialmente para obter comprimento adequado para uma anastomose sem tensão. A anastomose esofágica foi realizada com suturas absorvíveis interrompidas (PDS ou PGA 5-0/6-0) em camada única, término-terminal. As suturas da parede posterior foram colocadas primeiro. Após a conclusão da fileira posterior, a sonda nasogástrica transanastomótica (6–8 Fr) foi avançada através da anastomose para o esôfago distal e o estômago sob visualização toracoscópica direta; o posicionamento correto foi confirmado pela aspiração de líquido gástrico através da sonda. As suturas da parede anterior foram então colocadas para completar a anastomose. O número de suturas variou de 8 a 14, dependendo do calibre esofágico. Um dreno torácico de 10 Fr foi colocado com a ponta posicionada adjacente ao local da anastomose.

O reparo aberto foi realizado por meio de toracotomia posterolateral direita padrão, via 4º ou 5º espaço intercostal. A fístula traqueoesofágica foi ligada exclusivamente por ligadura com sutura, sem o uso de clipes, e a anastomose esofágica foi realizada com a mesma técnica de sutura absorvível interrompida descrita para a abordagem toracoscópica.

2.3. Manejo da atresia esofágica de grande distância

Para a AE de grande distância — definida como casos em que a anastomose primária não era viável devido à distância excessiva entre os segmentos esofágicos — foi empregada uma abordagem escalonada. Realizou-se gastrostomia inicial (toracoscópica ou aberta) para acesso à alimentação enteral, seguida da técnica de tração interna de Foker quando a distância foi considerada passível de alongamento esofágico. A técnica de Foker foi realizada por via toracoscópica em 5 casos e por toracotomia aberta em 1 caso. Suturas de tração com pledgets foram colocadas nas bolsas esofágicas proximal e distal e exteriorizadas através da parede torácica. Tração gradual foi aplicada ao longo de 3–7 dias até que a distância fosse reduzida o suficiente para anastomose primária tardia. O número de sessões de tração variou de 1 a 3. A atresia esofágica pura sem FTE distal (tipo A de Gross) também foi classificada como de grande distância. Os procedimentos escalonados de Foker não foram classificados como reoperações Clavien–Dindo Grau IIIb, pois representam intervenções sequenciais planejadas e não reoperações por complicações.

2.4. Estabilização pré-operatória e considerações anestésicas

Todos os pacientes foram submetidos à estabilização pré-operatória antes do reparo cirúrgico. Isso incluiu estabilização hemodinâmica com reposição volêmica e, quando necessário, suporte com vasopressores (dopamina, noradrenalina). O suporte respiratório pré-operatório incluiu pressão positiva contínua nas vias aéreas (CPAP), cânula nasal de alto fluxo (CNAF) ou ventilação mecânica, conforme indicado. Os pacientes que estavam em ventilação mecânica na admissão foram classificados como necessitando de estabilização pré-operatória (ASA V). Ecocardiografia foi realizada em todos os pacientes para avaliação da anatomia cardíaca. As anomalias cardíacas associadas foram classificadas como menores (forame oval patente, pequeno canal arterial patente, pequeno defeito septal atrial ou ventricular, cordas aberrantes) ou maiores (tetralogia de Fallot, coarctação da aorta, grande defeito septal ventricular, drenagem anômala total de veias pulmonares, defeito completo do canal atrioventricular).

Os desafios anestésicos intraoperatórios foram documentados prospectivamente e incluíram: episódios de dessaturação de oxigênio (SpO₂ < 85%), hipercapnia (EtCO₂ > 55 mmHg), dificuldade com ventilação monopulmonar e eventos cardíacos (bradicardia, arritmia). A cessação temporária da insuflação de CO₂ foi realizada quando a SpO₂ caiu abaixo de 85%, com retomada da insuflação assim que a saturação de oxigênio se recuperou. Essa técnica de insuflação intermitente, embora prolongasse o tempo operatório, foi essencial para manter a segurança do paciente durante o período de curva de aprendizado.

2.5. Manejo pós-operatório

A retirada da ventilação mecânica pós-operatória foi tentada assim que os parâmetros hemodinâmicos e respiratórios permitiram, tipicamente dentro de 24–72 h do procedimento. A extubação foi realizada quando o lactente demonstrou esforço respiratório espontâneo adequado com valores de gasometria aceitáveis. A duração da ventilação pós-operatória foi calculada como o tempo desde a cirurgia até a extubação bem-sucedida.

A ingestão oral foi restrita até a realização de esofagograma com contraste para avaliar a integridade da anastomose. Na ausência de extravasamento de contraste, a alimentação oral foi iniciada com pequenos volumes e avançada gradualmente. O momento de início da alimentação oral variou consideravelmente entre os pacientes e dependeu estritamente do momento da extubação bem-sucedida, da presença ou ausência de complicações anastomóticas e da trajetória clínica global. Pacientes com ventilação mecânica prolongada, fístula anastomótica exigindo manejo conservador ou complicações respiratórias significativas apresentaram atraso substancial no início da alimentação. O tempo de internação foi definido como o número de dias desde a admissão até a alta da internação cirúrgica (a internação durante a qual a anastomose foi realizada).

2.6. Definições dos desfechos

A fístula anastomótica foi definida estritamente como extravasamento de contraste no esofagograma pós-operatório — seja visualização de trajeto fistuloso a partir do sítio da anastomose, seja presença de material de contraste na cavidade pleural ou no mediastino. Pacientes cujo esofagograma não mostrou extravasamento de contraste foram classificados como sem fístula, mesmo que houvesse suspeita clínica. As fístulas foram graduadas como menores (pequeno trajeto fistuloso sem consequência clínica) ou maiores (contraste na cavidade pleural ou no mediastino). O manejo da fístula foi classificado como conservador (antibióticos, NPO, NPT), drenagem torácica ou reintervenção cirúrgica (reanastomose ou reforço da anastomose).

A estenose anastomótica foi definida como estreitamento esofágico causando disfagia ou dificuldade de alimentação, confirmado endoscopicamente e exigindo dilatação por balão. Cada sessão de dilatação endoscópica que exigiu internação hospitalar separada foi contada como um episódio de dilatação. A FTE recorrente foi definida como recorrência da comunicação traqueoesofágica após o reparo primário, confirmada por estudo contrastado ou broncoscopia.

As complicações foram classificadas de acordo com o sistema Clavien–Dindo [10]: Grau I (distúrbios ventilatórios pós-operatórios estabilizados apenas com cuidados de suporte), Grau II (suporte hemodinâmico farmacológico com vasopressores — dopamina, noradrenalina, dobutamina — ou transfusão de hemoderivados: concentrado de hemácias, plasma fresco congelado, plaquetas), Grau IIIa (drenagem torácica à beira do leito para pneumotórax, fístula anastomótica, quilotórax ou derrame pleural), Grau IIIb (reintervenção cirúrgica sob anestesia geral para complicações anastomóticas — reanastomose, reforço ou reconstrução), Grau IV (falência de órgão único ou múltipla — renal, cardíaca, hepática ou síndrome de disfunção de múltiplos órgãos — em paciente sobrevivente) e Grau V (óbito do paciente).

2.7. Análise estatística

A estatística descritiva e o gerenciamento de dados foram realizados no Microsoft Excel (Microsoft Corporation, Redmond, WA, EUA). A análise estatística inferencial foi realizada no R versão 4.3.2 (R Foundation for Statistical Computing, Viena, Áustria). Um valor de p < 0,05 foi considerado estatisticamente significativo, e os intervalos de confiança foram definidos no nível de 95%. As variáveis contínuas são apresentadas como média ± desvio padrão (DP), mediana e amplitude e foram comparadas pelo teste U de Mann–Whitney. Para variáveis assimétricas, a mediana com intervalo interquartil (IIQ) também é relatada devido à distribuição não normal da maioria das variáveis na amostra pequena. As variáveis categóricas são apresentadas como número de casos e porcentagem (%) e foram comparadas pelo teste exato de Fisher. As razões de chances (RCs) com intervalos de confiança (ICs) de 95% foram calculadas para desfechos binários. Todos os valores de p são relatados independentemente da significância estatística, para garantir transparência e evitar viés de publicação.

O seguimento foi calculado em dias, da data da cirurgia até a data da última alta hospitalar registrada. Os pacientes com uma única internação hospitalar foram classificados como sem seguimento no banco de dados institucional. Entre os 42 pacientes (53%) com seguimento institucional, a mediana de seguimento foi de 394 dias (IIQ 236–791 dias); 38 pacientes (90,5%) tiveram pelo menos 3 meses, 32 (76,2%) pelo menos 6 meses e 22 (52,4%) pelo menos 12 meses de seguimento. Os pacientes sem seguimento institucional foram predominantemente aqueles tratados na fase aguda que retornaram às instituições de referência, de modo que a ausência de dados provavelmente não é aleatória.

2.8. Método de soma cumulativa e análise da curva de aprendizado

Foi utilizado um método convencional de soma cumulativa binária (CUSUM) para avaliar a curva de aprendizado da correção de EA/TEF por toracoscopia [11,12]. A técnica CUSUM é uma representação gráfica da tendência de desfechos em uma série de procedimentos consecutivos realizados ao longo do tempo. Um desfecho binário é necessário para a análise CUSUM: neste estudo, a falha cirúrgica foi definida como tempo operatório superior à média de toda a coorte toracoscópica. O paciente convertido foi excluído da coorte do estudo e não foi incluído como observação CUSUM.

Os 28 casos toracoscópicos foram ordenados cronologicamente e receberam números sequenciais de caso. No gráfico CUSUM, os procedimentos foram plotados sequencialmente da esquerda para a direita. O gráfico ascendia para cada procedimento em que o tempo operatório excedia a média (falha cirúrgica) e descendia para cada procedimento em que o tempo ficava abaixo da média (sucesso cirúrgico). A curva de aprendizado foi identificada como o ponto em que a curva CUSUM atingiu o pico e começou um declínio sustentado, indicando que os procedimentos subsequentes foram consistentemente concluídos em menos que o tempo médio [9].

Para a análise de fases cronológicas, os 28 casos foram divididos em três fases de tamanho aproximadamente igual: Fase 1 — Inicial (casos 1–9, outubro de 2015–dezembro de 2022), Fase 2 — Intermediária (casos 10–18, janeiro de 2023–junho de 2024) e Fase 3 — Proficiente (casos 19–28, julho de 2024–junho de 2026). As diferenças de tempo operatório entre a Fase 1 e a Fase 3 foram testadas pelo teste U de Mann–Whitney.

2.9. Análise do subgrupo de lacuna longa

Dentro do grupo toracoscópico, os pacientes foram estratificados em subgrupos de gap longo (n = 8) e gap curto (n = 20). Gap longo foi definido como: (a) uso da técnica de tração interna de Foker, (b) atresia esofágica pura sem FTE distal (tipo A de Gross), ou (c) comprimento do gap que exigiu reparo escalonado (gastrostomia seguida de anastomose tardia). Gap curto foi definido como casos em que foi realizada anastomose primária em estágio único. Desfechos pós-operatórios, incluindo fístula, estenose, pneumotórax, tempo de internação, duração da ventilação e mortalidade, foram comparados entre os subgrupos.

3. Resultados

Os dados demográficos e os desfechos cirúrgicos dos 79 pacientes estão apresentados na Tabela 1. O peso médio ao nascimento foi de 2672 ± 661 g e a idade gestacional média foi de 36,9 ± 2,2 semanas. O tempo operatório médio foi de 2,9 ± 1,2 h no grupo toracoscópico versus 2,3 ± 1,2 h no grupo aberto (p = 0,036). A mediana de ventilação pós-operatória foi de 168 h (variação 48–456) no grupo toracoscópico. Fístula anastomótica confirmada por esofagograma contrastado ocorreu em 9/28 (32,1%) pacientes toracoscópicos e 7/51 (13,7%) abertos (p = 0,137, OR = 2,51, IC 95% 0,80–7,89). Das 16 fístulas totais, 8 (50,0%) foram manejadas de forma conservadora, 2 (12,5%) com drenagem torácica e 6 (37,5%) necessitaram de reintervenção cirúrgica. Estenose anastomótica que exigiu dilatação por balão ocorreu em 3/28 (10,7%) versus 3/51 (5,9%; p = 0,660). Não ocorreram casos de recidiva de FTE. A mortalidade foi de 2/28 (7,1%) versus 3/51 (5,9%; p = 1,000).

A classificação de Clavien–Dindo está apresentada na Tabela 2. O grau IIIa foi a complicação mais frequente no grupo toracoscópico (64,3%), impulsionado pelo pneumotórax que exigiu drenagem. O grau IIIb (reintervenção) ocorreu em 3,6% dos pacientes toracoscópicos vs. 7,8% dos abertos. Não ocorreram eventos de grau IV.

O gráfico CUSUM baseado no tempo operatório está apresentado na Figura 2. A curva ascendeu durante os 10 primeiros procedimentos, atingiu o pico no caso 1 e subsequentemente declinou continuamente sem nova ascensão, indicando que a curva de aprendizado foi identificada em aproximadamente o caso 15. A Tabela 3 mostra os desfechos por fase da curva de aprendizado. O tempo operatório diminuiu significativamente da Fase 1 para a Fase 3 (3,4 ± 1,3 h vs. 2,5 ± 0,8 h; p = 0,034). Não foram observadas estenoses na Fase 3 (Figura 3).

Dentro do grupo toracoscópico, 8 pacientes foram classificados como gap longo e 20 como gap curto (Tabela 4). Os pacientes com gap longo tiveram internações mais prolongadas (66,1 vs. 29,8 dias; p = 0,005) e taxas de estenose significativamente maiores nesta análise exploratória de subgrupo (37,5% vs. 0%; p = 0,017). Os três pacientes com gap longo que apresentaram estenose necessitaram de 11 sessões de dilatação no total. O tempo operatório registrado para os casos de gap longo reflete apenas a anastomose tardia individual e não todo o percurso escalonado (gastrostomia, procedimentos de tração e anastomose definitiva); o tempo mais curto por procedimento, portanto, não indica uma operação tecnicamente mais simples e não é diretamente comparável. A sobrevida estimada por Kaplan–Meier foi de 87,5% (gap longo) vs. 95,0% (gap curto; p = 0,497) (Figura 4).

4. Discussão

O reparo toracoscópico da atresia esofágica (AE)/fístula traqueoesofágica (FTE) ainda é um desafio técnico que exige alto nível de habilidade cirúrgica. Em nosso centro, o reparo toracoscópico foi introduzido em 2015 e progressivamente adotado como abordagem preferencial, alcançando 7–8 casos por ano em 2024. Essa transição gradual permitiu que a equipe cirúrgica acumulasse experiência em posicionamento do paciente, manejo anestésico da ventilação monopulmonar, sutura intracorpórea e protocolos de cuidados pós-operatórios específicos para o reparo toracoscópico da AE.

A análise CUSUM em nossa série revelou uma curva de aprendizado de aproximadamente 15 casos, com o tempo operatório diminuindo de 3,4 h (Fase 1) para 2,5 h (Fase 3; p = 0,034). Kim et al. relataram uma curva de aprendizado de 10 casos usando a mesma metodologia no Samsung Medical Center, com tempo operatório médio de 144 ± 65 min [9]. A curva de aprendizado mais longa em nosso centro provavelmente reflete o menor volume anual de casos (1–3 casos/ano em 2015–2022 vs. 5–10 casos/ano em centros de alto volume). Da mesma forma, Hiradfar et al. [13] relataram redução nas taxas de conversão de 58,3% para 35,7% após os primeiros 10 casos toracoscópicos, reforçando ainda mais o limiar de 10–15 casos para proficiência inicial. A concentração de volume parece ser um fator crítico para acelerar a proficiência cirúrgica. É importante destacar que van der Zee et al. [6] demonstraram no Wilhelmina Children’s Hospital (Utrecht) que, uma vez que um programa institucional de toracoscopia amadurece, as taxas de complicações — incluindo fístula anastomótica, estenose e fístula recorrente — diminuem significativamente, mesmo quando os procedimentos são realizados predominantemente por cirurgiões menos experientes, membros jovens da equipe e fellows sob supervisão de preceptores experientes. Esse achado sugere que a curva de aprendizado para o reparo toracoscópico da AE é institucional e não puramente individual. Em nosso programa, um único cirurgião realizou ou supervisionou diretamente todos os 28 procedimentos toracoscópicos, enquanto os trainees participaram progressivamente sob supervisão. Os reparos abertos, por outro lado, foram realizados por vários cirurgiões do departamento, refletindo a prática institucional mais ampla antes da adoção da toracoscopia: ela depende não apenas da destreza manual do cirurgião operador, mas também da experiência acumulada de toda a equipe cirúrgica, incluindo protocolos anestésicos padronizados, equipe de enfermagem dedicada, manejo pós-operatório protocolizado e a disponibilidade de um preceptor experiente para orientação intraoperatória. Nossa própria experiência espelha esse padrão: a redução do tempo operatório e a tendência de menos complicações na Fase 3 coincidiram com o amadurecimento de nossos protocolos institucionais e com a crescente confiança de nossas equipes de anestesia e de terapia intensiva neonatal no manejo dos desafios específicos da toracoscopia neonatal.

A taxa global de complicações em nosso grupo toracoscópico foi maior do que no grupo aberto, com complicações Clavien–Dindo Grau ≥ III ocorrendo em 75,0% versus 54,9% dos pacientes. Esse achado merece interpretação nuançada. Primeiro, por se tratar de um estudo retrospectivo abrangendo mais de uma década, as complicações na era aberta inicial (2015–2018) podem ter sido subnotificadas ou documentadas de forma inconsistente em comparação com a era toracoscópica (2019–2026), na qual foram estabelecidos protocolos de seguimento padronizados e estudos contrastados sistemáticos. Segundo, e mais importante, a maioria das complicações no grupo toracoscópico foi manejada de forma conservadora, sem necessidade de reintervenção cirúrgica. Das 8 fístulas anastomóticas no grupo toracoscópico, 6 (75,0%) foram tratadas com manejo conservador (antibióticos, jejum oral, nutrição parenteral) ou drenagem pleural simples, com cicatrização espontânea da fístula confirmada em estudos contrastados de seguimento [14,15]. Apenas 2 (25,0%) necessitaram de reoperação. Da mesma forma, o pneumotórax pós-operatório — a complicação Grau IIIa mais comum — foi manejado com drenagem torácica à beira do leito e resolveu-se sem intervenção adicional. Esses achados são consistentes com séries publicadas de curva de aprendizado de outros programas de cirurgia minimamente invasiva (MIS) em desenvolvimento, nas quais taxas iniciais de complicações mais altas são esperadas, mas tendem a diminuir com a experiência institucional, e nas quais a grande maioria das fístulas cicatriza espontaneamente com drenagem adequada e suporte nutricional [14,15,16,17]. A capacidade de manejar as complicações de forma conservadora, em vez de com cirurgia de repetição, representa uma vantagem clínica significativa, pois evita a morbidade associada à retoracotomia no período neonatal.

A maior taxa de pneumotórax no grupo toracoscópico (53,6% vs. 17,6%; p = 0,002; OR = 5,38) é multifatorial. Em parte, reflete a consequência técnica da insuflação de CO₂ e do colapso pulmonar controlado durante a toracoscopia e, em parte, correlaciona-se com a maior taxa de fístulas, pois vários pneumotórax foram secundários a escape aéreo pela falha anastomótica. A análise de Clavien–Dindo confirmou que as complicações Grau IIIa foram a morbidade predominante no grupo toracoscópico (64,3%), enquanto o Grau IIIb (reoperação) foi menor (3,6% vs. 7,8%), sugerindo que o reparo toracoscópico gera mais complicações procedimentais menores sem aumentar o risco de desfechos adversos maiores.

Nossa taxa de fístula anastomótica de 32,1% no grupo toracoscópico é maior do que os 6% relatados por Kim et al. [9] e os 10–15% relatados por Rothenberg [18], e consistente com a taxa agrupada de fístulas toracoscópicas na revisão sistemática de Zani et al. [19]. No entanto, nossa definição radiológica estrita — extravasamento de contraste na esofagografia — pode capturar fístulas subclínicas que se resolvem espontaneamente. De fato, 46,7% das fístulas foram manejadas de forma conservadora, sem reintervenção cirúrgica. Além disso, as taxas de fístula mostraram tendência de queda ao longo das fases (33,3% nas Fases 1–2 vs. 20,0% na Fase 3), sugerindo melhora gradual da técnica anastomótica que ainda não havia atingido significância estatística em nosso tamanho amostral.

A documentação de DRGE foi significativamente maior no grupo toracoscópico (96,4% vs. 41,2%; p < 0,001). Interpretamos isso como viés de vigilância: os pacientes operados na era toracoscópica recente foram submetidos a seguimento endoscópico sistemático com monitorização de pH, enquanto muitos pacientes do grupo aberto da era anterior não tinham protocolos padronizados de avaliação de DRGE.

O início e a progressão da alimentação oral após a correção de EA/TEF seguiram um protocolo padronizado e escalonado em nossa instituição. Após a confirmação da integridade da anastomose no esofagograma contrastado, a alimentação oral foi iniciada com solução de glicose a 5% administrada em pequenos volumes por mamadeira. Uma vez estabelecida a tolerância à glicose, foi realizada a transição para fórmula láctea. Em nossa coorte, as fórmulas espessadas antirrefluxo (AR) foram a escolha predominante para a nutrição enteral inicial, refletindo a prevalência quase universal de refluxo gastroesofágico nessa população. Para pacientes com evolução pós-operatória complicada, particularmente aqueles com fístula anastomótica manejada de forma conservadora, ventilação prolongada ou correções de grande intervalo, foi introduzida inicialmente uma fórmula elementar, seguida de transição gradual para uma fórmula antirrefluxo após a confirmação da tolerância enteral. O leite materno foi utilizado quando disponível, de forma exclusiva ou combinado com suplementação de fórmula AR, e foi documentado em 5 pacientes (6,3%). O leite materno ordenhado foi preferido em relação à amamentação direta no período pós-operatório precoce para permitir controle preciso do volume e monitoramento de aspiração ou refluxo durante as mamadas [20,21].

O alcance da alimentação enteral plena não foi determinado apenas por fatores cirúrgicos ou médicos, mas também foi significativamente influenciado pelo processo de adaptação materna. Uma vez que o lactente estava clinicamente estável e tolerando mamadas por mamadeira sob supervisão de enfermagem na unidade de terapia intensiva neonatal, a mãe foi progressivamente introduzida no processo de alimentação. Inicialmente, as sessões de alimentação materna foram realizadas na UTIN sob supervisão direta da equipe de neonatologia, que observava sinais de aspiração, engasgo ou episódios significativos de refluxo. Posteriormente, o lactente foi transferido para o quarto da mãe, com visitas frequentes do neonatologista nos horários das refeições para monitorar a técnica de alimentação e tranquilizar a mãe. Em nossa experiência, a preocupação materna mais comum era o medo de aspiração e engasgo durante as mamadas, particularmente no contexto de refluxo gastroesofágico visível e tosse ou dessaturação ocasionais do lactente durante a deglutição. A ansiedade parental em relação ao manejo do refluxo frequentemente prolongou a transição para a alimentação independente e, consequentemente, a alta hospitalar. Essa observação é consistente com dados publicados que demonstram que dificuldades alimentares e ansiedade parental estão entre os determinantes mais significativos de hospitalização prolongada e comprometimento da qualidade de vida em famílias de crianças com EA/TEF [20,21,22].

Nossa taxa de estenose de 10,7% é inferior aos 32% relatados por Kim et al. [9]. No entanto, a análise de subgrupo revelou uma diferença marcante: pacientes com gap longo submetidos à toracoscopia apresentaram taxa de estenose de 37,5%, em comparação com 0% nos pacientes com gap curto (p = 0,017). Todos os três pacientes com estenose haviam sido submetidos à tração de Foker antes da anastomose, sugerindo que a tensão anastomótica pode ser um importante determinante do risco de estenose, independentemente da abordagem cirúrgica. Notavelmente, nenhum dos nossos pacientes com gap longo necessitou de cirurgia de substituição esofágica (interposição colônica ou gástrica). A adoção da técnica de tração interna de Foker, realizada por via toracoscópica na maioria dos casos, permitiu a preservação do esôfago nativo em todos os pacientes com gap longo. Isso representa uma mudança significativa em relação à abordagem tradicional baseada em esofagostomia, que frequentemente submetia os pacientes a procedimentos de substituição com sua morbidade de longo prazo associada [18]. A não realização de substituição esofágica, apesar da maior taxa de estenose nos casos de gap longo, apoia a viabilidade da estratégia baseada em tração para preservação esofágica na EA de gap longo. Esses três pacientes necessitaram de 11 sessões de dilatação no total, representando um ônus significativo de morbidade de longo prazo.

A evolução das técnicas cirúrgicas para atresia esofágica ao longo das últimas duas décadas reflete uma mudança de paradigma da substituição esofágica para a preservação do esôfago nativo [23,24]. Historicamente, a EA de gap longo era manejada com esofagostomia cervical e gastrostomia, submetendo os pacientes à substituição esofágica por meio de interposição colônica, ascensão gástrica ou interposição jejunal — procedimentos associados a morbidade significativa de longo prazo, incluindo disfunção do enxerto, estenose anastomótica em nível cervical, síndrome de dumping, aspiração crônica e refluxo gastroesofágico por toda a vida [25,26]. Evidências contemporâneas apoiam cada vez mais que a preservação do esôfago nativo, sempre que tecnicamente viável, proporciona desfechos funcionais superiores em termos de fisiologia da deglutição, motilidade esofágica e qualidade de vida em longo prazo [24,27]. A técnica de tração interna de Foker e suas variantes minimamente invasivas emergiram como a estratégia preferida para a preservação do esôfago nativo na EA de gap longo, possibilitando anastomose primária tardia após crescimento esofágico induzido por tensão [28,29]. Em nosso centro, a transição do manejo baseado em esofagostomia para a técnica de Foker coincidiu com a adoção da abordagem toracoscópica, permitindo que os procedimentos de tração fossem realizados de forma minimamente invasiva na maioria dos casos de gap longo. Nenhum dos pacientes com gap longo em nossa série toracoscópica necessitou de cirurgia de substituição esofágica, apoiando a viabilidade dessa abordagem mesmo em centros de cirurgia minimamente invasiva em desenvolvimento. As diretrizes baseadas em evidências da American Pediatric Surgery Association (APSA) agora recomendam a anastomose primária tardia como a abordagem inicial preferida para EA de gap longo, com a substituição esofágica reservada para casos em que todas as tentativas de preservação do esôfago nativo falharam [30]. A combinação de acesso minimamente invasivo e a técnica de Foker representa a fronteira atual no manejo da EA de gap longo, possibilitando a preservação esofágica com menor morbidade da parede torácica [31,32].

Técnicas adjuvantes emergentes, como a injeção intramural de toxina botulínica durante a tração esofágica, têm sido descritas na literatura, embora as evidências atuais permaneçam limitadas e sua potencial aplicação em procedimentos de Foker por toracoscopia justifique investigações adicionais.

Uma área crítica que requer investigação futura é a otimização das estratégias ventilatórias durante a cirurgia toracoscópica neonatal. A interação entre a insuflação de CO₂, a ventilação monopulmonar e a fisiologia respiratória imatura do neonato cria um ambiente anestésico singularmente desafiador [33,34]. Em nossa experiência, episódios de dessaturação intraoperatória (SpO₂ < 85%) que exigiram a interrupção temporária da insuflação de CO₂ e o reequilíbrio respiratório foram frequentes, particularmente durante o período inicial da curva de aprendizado. Esses eventos foram manejados por meio da exsufalação da cavidade torácica, permitindo a reexpansão pulmonar bilateral e a estabilização hemodinâmica antes de retomar o procedimento. Embora esses episódios tenham sido resolvidos rapidamente e sem consequências clínicas aparentes, não foram documentados sistematicamente nos registros operatórios, representando uma lacuna significativa em nossa coleta de dados. Os efeitos hemodinâmicos e sobre a oxigenação cerebral da insuflação intermitente de CO₂ e da dessaturação no cérebro neonatal permanecem incompletamente compreendidos. Ijsselstijn et al. [33] demonstraram que a insuflação intratorácica de CO₂ causou reduções reversíveis na SaO₂ e no pH, com aumentos na paCO₂, enquanto a oxigenação cerebral medida por espectroscopia no infravermelho próximo permaneceu dentro dos limites normais. No entanto, o impacto cumulativo de ciclos repetidos de dessaturação-reinsuflação no cérebro em desenvolvimento não foi estudado. Trabalhos recentes de Yang et al. [35] sugerem que a ventilação com pressão controlada e volume garantido (PCV-VG) pode melhorar a oxigenação e reduzir o barotrauma durante a correção toracoscópica neonatal de atresia esofágica, enquanto Zheng et al. [36] exploraram o uso da ventilação de alta frequência como estratégia alternativa. Estudos prospectivos futuros devem se concentrar na documentação padronizada de eventos ventilatórios intraoperatórios, na avaliação comparativa dos modos de ventilação (convencional vs. PCV-VG vs. alta frequência), nas pressões de insuflação ideais para neonatos de diferentes idades gestacionais e no impacto neurodesenvolvimental de longo prazo dos episódios intraoperatórios de hipóxia e hipercapnia.

Este estudo apresenta várias limitações. Primeiro, o desenho retrospectivo introduz viés de seleção inerente. Segundo, o tamanho da amostra (n = 79, com 28 casos toracoscópicos) limita o poder estatístico para detectar diferenças em desfechos raros, como mortalidade e recidiva de FTE. Terceiro, os grupos toracoscópico e aberto não são contemporâneos — a maioria dos casos abertos precedeu a era toracoscópica, e o grupo aberto funciona como comparador institucional histórico, e não como controle concorrente, introduzindo confusão temporal. Quarto, os dados de ventilação pós-operatória estavam disponíveis para apenas 51% dos pacientes. Quinto, os dados de seguimento estavam disponíveis para 53% dos pacientes. Com apenas 28 casos toracoscópicos, este estudo tem poder insuficiente para detectar diferenças em desfechos raros, e todas as comparações de subgrupos devem ser consideradas exploratórias, e não confirmatórias; dados binários completos de desfechos (fístula, estenose, pneumotórax, mortalidade) estavam disponíveis para todos os 79 pacientes. Por fim, a análise CUSUM baseou-se exclusivamente no tempo operatório; estudos futuros devem incorporar medidas de desfecho compostas, incluindo taxas de complicações.

5. Conclusões

O reparo toracoscópico de AE/FTE é viável em um centro de cirurgia minimamente invasiva em desenvolvimento, com desfechos precoces aceitáveis. A curva de aprendizado baseada em CUSUM foi de aproximadamente 15 casos, mais longa do que os 10 casos relatados em centros de alto volume, provavelmente refletindo nosso menor volume anual de casos. O reparo toracoscópico de long-gap apresenta risco significativamente maior de estenose (37,5% vs. 0%; p = 0,017) e requer internação mais prolongada. Nesta análise com poder insuficiente, não foi observada diferença estatisticamente significativa na mortalidade entre os grupos. A transição do reparo aberto para o toracoscópico de AE exige compromisso institucional sustentado, seleção criteriosa de pacientes, concentração progressiva do volume de casos e monitoramento sistemático de complicações por meio de sistemas de classificação padronizados.

Referência

Moga A, Cîmpeanu P, Bălănescu L et al.. Learning Curve and Early Outcomes of Thoracoscopic Esophageal Atresia Repair in an Emerging Pediatric Minimally Invasive Surgery (MIS) Program: A Cumulative Sum Analysis. Children (Basel) 2026.

DOI: 10.3390/children13101309 · PubMed: 42940628

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